제I형과 제II형 기면증 환자의 건강 관련 삶의 질 비교

Comparison of Health Related Quality of Life between Type I and Type II Narcolepsy Patients

Article information

J Sleep Med. 2016;13(2):46-52
Publication date (electronic) : 2016 December 30
doi : https://doi.org/10.13078/jsm.16009
1Department of Neurology, Research Institute of Convergence for Biomedical Science and Technology, Pusan National University Yangsan Hospital, Yangsan, Korea
2Division of Biostatistics, Research Institute of Convergence for Biomedical Science and Technology, Pusan National University Yangsan Hospital, Yangsan, Korea
3Department of Neurology, School of Medicine, Pusan National University, Busan, Korea
조재욱1, 김대진1, 노경하1, 한준희2, 정대수,3
1부산대학교 양산병원 의생명융합연구소 신경과
2부산대학교 양산병원 의생명융합연구소 통계학과
3부산대학교 의학전문대학원 신경과
Address for correspondence Dae Soo Jung, MD, PhD  Department of Neurology, School of Medicine, Pusan National University, 179 Gudeok-ro, Amidong 1-ga, Seo-gu, Busan 49241, Korea  Tel: +82-51-240-7317 Fax: +82-51-240-7311 E-mail: jungds@pusan.ac.kr
Received 2016 October 30; Revised 2016 November 1; Accepted 2016 December 5.

Trans Abstract

Objectives

Narcolepsy with cataplexy is a rare chronic sleep disorder characterized by excessive daytime sleepiness, cataplexy, sleep paralysis, and hypnagogic/hypnopompic hallucinations. The aims of the present study were comparing the health-related quality of life (HR-QOL) of patients with type I and type II narcolepy patients, and determining the factors that influence the HR-QOL in narcolepsy patients.

Methods

All patients performed night polysomnography (PSG) and multiple sleep latency test (MSLT). HR-QOL and the severity of subjective symptoms were evaluated using various questionnaires, including the Korean versions of the Medical Outcome Study Short Form-36, the Pittsburg Sleep Quality Index-Korean version, the Korean version Epworth Sleepiness Scale, and the Korean version Beck Depression Inventory-2.

Results

We enrolled 21 type I narcolepsy patients and 27 type II patients. Type I patients had short rapid eye movement (REM) latency on night PSG and more sleep onset REM periods on MSLT. The total score of HR-QOL was worse in patients with type I narcolepsy than in the type II narcolepsy patients. There was association between the severities of excessive daytime sleepiness, depression and the degree of worsening of QOL. CSF hypocretin level had no correlation with the scores of HR-QOL.

Conclusions

These findings demonstrate that type I narcolepsy patients are sleepier, depressive, and have more burden on the HR-QOL. And the impairment in QOL of narcolepsy patients is related to the degree of excessive daytime and depressive mood.

서 론

기면증은 만성적인 수면질환으로 주간과다졸림증, 탈력발작, 입면 시 환각, 그리고 수면마비 증상을 특징으로 한다[1,2]. 인종과 민족에 따라 약간의 차이는 있으나 대략 100,000명 중 20~50명에서 발병하는 비교적 드문 질환이다[2-5]. 대개 10대 후반에서 30대에 처음 발병하는 경우가 많은데 절반 가까운 환자에서 18세 이전에 증상이 나타난다[6,7]. 시상하부에서 각성에 필요한 신경전달물질 히포크레틴(hypocretin)을 충분하게 만들지 못하여 발생하는 질환으로, 이로 인해 낮에 각성을 유지하는 데 큰 어려움이 있다[8].

서양과 일본의 연구에서 기면증 환자의 삶의 질은 낮은 것으로 알려져 있다. 삶의 질을 측정하는 도구로 널리 사용되는 Medical Outcome Study Short Form-36(SF-36)의 거의 전반적인 영역에서 정상인들보다 삶의 질 평가 점수가 낮았으며, 특히 활력(vitality), 일반건강(general health), 신체역할(role physical) 항목에서 낮은 경향을 보여, 기면증 환자의 육체적 활동이 제한됨을 보여주었다[9-11]. 또한, 기면증 환자들은 심한 주간졸림증으로 학교생활, 직장생활과 대인관계에 어려움을 느끼고 있으며[12,13], 갑작스러운 졸림 증상으로 인하여 교통사고나 산업현장에서 높은 사고의 위험성을 가지고 있다[14].

최근 개정된 국제수면질환분류 3판(International Classification of Sleep Disorders-3, ICSD-3)에서는 기면증을 임상증상과 검사소견을 바탕으로 제I형과 제II형으로 다시 분류하였다[15]. 제I형은 탈력발작이 뚜렷하며 주간졸림증 등의 기면증 증상이 상대적으로 더 심하고, 뇌척수액의 히포크레틴농도가 매우 낮다. 반면에 제II형은 탈력발작이 없고 히포크레틴 농도가 그다지 떨어져 있지 않다[1]. 제I형이 히포크레틴을 생성하는 신경세포의 광범위한 손상으로 발생한다면 제II형은 이보다는 덜 심각한 손상으로 유발된다고 볼 수 있다[8]. 결국 비슷한 증상을 나타내지만 원인과 기전은 조금 다르다고 할 수 있다. ICSD-3 진단기준에 따른 제I형과 제II형 기면증 환자의 삶의 질을 비교한 연구는 아직 없으며, 대한민국 기면증 환자에 대한 삶의 질 연구도 없는 상태다.

본 연구에서는 제I형과 제II형 기면증 환자의 삶의 질을 비교하여 임상적 특성과 삶의 질이 관련이 있는지, 어떠한 요소가 삶의 질에 더 큰 영향을 미치는지 알아보고자 하였다.

방 법

대 상

2009년 3월부터 2016년 9월까지 부산대학교 병원 수면클리닉에 주간과다졸림증을 주소로 방문하여 기면증으로 진단받은 환자들 중 연구에 참여한 환자들을 대상으로 하였다. 기면증 진단과 제I, II형 분류는 ICSD-3의 기준에 따라 다음과 같이 정의하였다. 최소 3개월 이상 억제할 수 없는 주간졸림증이 매일 발생한 환자로, 수면다원검사(polysomnography, PSG) 및 수면잠복기 반복검사(multiple sleep latency test, MSLT)에서 1) 평균 수면잠복기가 8분 이하며 2) 잠든 후 15분 이내에 렘수면이 관찰되는 sleep-onset rapid eye movement periods(SOREMP)가 2회 이상 관찰되거나, 1회만 있었으나 야간 수면다원검사에서 SOREMP가 있었다면 기면증으로 진단하였다. 하지만 야간 PSG에서 폐쇄수면무호흡[apnea-hypopnea index(AHI) >5], 주기적 사지운동증(periodic limb movements during sleep)으로 인한 각성, 혹은 기타 수면장애가 있어 수면효율이 85%를 넘지 못하는 환자는 제외하였다. 병력상 수면부족, 수면위상지연증후군, 교대근무로 인한 수면장애가 있는 경우도 제외하였으며, 수면 검사 시 주요 우울장애나 불안장애 등으로 정신과 치료를 받고 있거나, 갑상선 질환, 근육병 질환 등 수면에 영향을 줄 수 있는 질환이 있는 경우도 제외하였다. 주간졸림증에 대한 약물복용을 하는 경우에는 1주일간 약물 복용을 중단한 후 PSG를 진행하였다.

제I형 기면증은 기면증 환자 중 탈력발작을 동반하거나 뇌척수액의 히포크레틴 농도가 110 pg/mL 이하인 경우로 하였고, 탈력발작이 없으면서 히포크레틴 농도가 110 pg/mL 이상이거나 농도 측정을 하지 않은 상태면 제II형 기면증으로 정의하였다.

연구방법

수면다원검사 및 수면잠복기 반복검사

모든 환자는 야간 PSG를 시행하고 다음날 MSLT를 시행하였다. 수면다원검사기로는 Remlogic(Embla, San Carlos, CA, USA)를 사용하였으며, 표준화된 방법으로 각종 감지기와 전극을 부착하였다. PSG는 연구 참가자들의 평상시 수면 습관을 고려하였고, 모든 검사는 오후 9시 이후에 시작하여 다음날 오전 9시 전에 종료하였다. 야간 PSG 검사항목에는 4채널(C3-A2, C4-A1, O1-A2, O2-A1)의 뇌파(electroen-cephalogram), 좌우 2채널의 안전도(electro-oculogram), 심전도(electrocardiogram), 1채널의 턱근전도(chin electromyogram), 1채널의 다리 근전도(anterior tibialis electromyogram), 호흡을 측정하기 위한 비강 압력기 케뉼라(nasal pressure cannula)와 구비강 열전대(oronasal thermister), 산소 포화도 측정기(oximeter), 흉곽과 복부의 움직임을 측정하는 유도체적 변동 기록기(inductive plethysmograph)가 포함되었다. 야간 PSG에서는 총수면시간(total sleep time), 입면 후 각성시간(wake after sleep onset), 수면효율(sleep efficiency), 수면잠복기(sleep latency), 렘잠복기(REM latency), 무호흡-저호흡지수(AHI), 주기성사지운동지수(periodic limb movements index), 사지운동에 대한 각성지수(movement arousal index), 총각성지수(total arousal index) 등에 대한 정보를 수집하였다.

MSLT 검사항목에는 뇌파, 안전도, 턱근전도가 포함되었다. 야간 PSG를 마치고 기상 후 1.5시간 이후부터 두 시간 간격으로 총 5회의 검사를 시행하였다[16]. 한번 검사 시 최대 20분 동안 관찰하였고, 수면잠복기와 SOREMP 출현 여부를 파악하였다. 수면잠복기는 불을 끈 후 잠이 들어 어느 수면 단계든 첫 에포크(epoch)가 나타날 때까지의 시간으로 정의하였다. 5회 반복한 검사 동안의 평균 수면잠복기를 구하였고 총 몇 회의 SOREMP가 출현하였는지 확인하였다.

설문지 작성

설문지는 주간졸림증과 우울증 척도, 수면 척도, 그리고 삶의 질에 대한 문항으로 구성되었다.

주간졸림증

주간졸림증 정도는 엡워스 졸음척도(Epworth Sleepiness Scale, ESS)로 측정하였다[17]. ESS는 일상생활 중 8가지 상황에서 얼마나 졸리는지를 각각 0~3점으로 측정하여 합계점수를 내어 주간졸림증을 평가한다. 합계점수가 12점 이상이면 주간졸림증이 있다고 할 수 있다.

우울증 척도

우울증은 Beck Depression Inventory(BDI)-II 점수를 척도로 사용하였다[18]. 1961년 개발된 척도로 21개 문항으로 구성되어 있으며 각각의 문항에 대해 0~3점의 점수로 평가하여 총 0~62점의 점수 범위를 가진다. 총점수 13점 이하는 ‘정상’, 14~19는 ‘가벼운 우울’, 20~28은 ‘중등도 우울’, 그리고 29~63은 ‘심한 우울’을 나타낸다[19]. 우울증의 정서적, 생리적, 동기적, 인지적 증상을 포함하여 널리 사용되고 있으며, 국내에서도 우울증 환자의 선별검사에 가장 많이 이용되고 있다[20].

수면 척도

수면의 질 평가는 피츠버그 수면 척도(Pittsburgh Sleep Quality Index, PSQI)를 이용하였다[21]. 피츠버그 수면 척도는 주관적인 수면의 질, 수면 잠복기, 수면시간, 습관적 수면효율, 수면방해, 수면약물 이용, 그리고 낮시간 기능장애, 총 7가지 항목으로 구성되었고 각각 0~3점의 범위를 가진다. 각 항목별로 점수가 낮을수록 어려움이 없다는 것을 의미하며 3점은 심각한 어려움을 나타낸다. 모든 항목의 점수를 합하여 총점 21점이 되도록 구성되었다.

삶의 질

삶의 질은 SF-36도구로 평가하였다[22]. SF-36은 크게 신체요소점수(physical component summary)와 정신요소점수(mental component summary)로 나뉜다. 신체요소점수는 신체기능(physical function), 통증(body pain), 일반건강(general health), 신체역할(role physical) 4가지 항목으로 구성되어 있으며, 정신요소점수는 사회기능(social functioning), 감정역할(role emotional), 정신건강(mental health), 그리고 활력(vitality)으로 구성되어 있다. 개별 항목 점수를 합하여 종합점수로 환산하고, 100점을 만점으로 한다.

뇌척수액 히포크레틴 측정

환자 중 척추천자에 동의한 환자를 대상으로 히포크레틴 농도를 측정하였다. 검사는 수면검사를 하지 않는 날 오전 9~11시 사이에 시행하였으며, 일반 튜브에 3 cc 이상의 검체 취득 후 곧바로 섭씨 영하 4도에서 냉동하였다. 측정은 냉동된 뇌척수액 샘플을 스티로폼 용기에 담아 일본 아키다 대학에 국제우편으로 발송하여 시행하였다.

일본에서의 히포크레틴 농도 측정은 125I radioimmunoassay kit(Phoenix Pharmaceuticals, Belmont, CA, USA)를 이용하였으며, 40 pg/mL가 최저 측정치 값이었다.

통계분석

통계분석은 SPSS for window version 18.0(SPSS Inc., Chicago, IL, USA)을 이용하였다. 모든 분석에서 p값이 0.05 미만인 경우를 통계적으로 유의한 것으로 판정하였다. 제I형과 제II형 기면증의 연령, 주간졸림증, 우울증 정도, 수면의 질과 건강 관련 삶의 질 지수의 비교는 Mann-whitney U test를 사용하였다. 기면증 환자 삶의 질에 미치는 인자를 알아보기 위해 I형과 II형을 포함한 모든 기면증 환자를 대상으로 각 인자의 상관관계를 Spearman correlation으로 분석하였다.

결 과

일반 특성

최종적으로 21명의 제I형 기면증 환자와 27명의 제II형 환자로 총 48명의 환자가 포함되었다. 남성의 비율은 각각 71.4%, 77.8%였고, 평균 연령은 25.1±8.1세, 22.6±7.9세로 두 군 간 유의한 차이는 없었다. 제I형 기면증 환자는 모두 탈력발작이 있었다.

임상특징,MSLT 결과와 히포크레틴 농도

ESS점수는 제I형 기면증이 16.11±3.71점, 제II형이 12.77±3.69점으로 I형 환자들의 주관적인 졸림 정도가 유의하게(p=0.002) 높았다. 우울증 지수인 BDI-II는 제I형이 17.35±3.5점으로, 제II형의 12.62±8.38점보다 유의하게(p=0.022) 높았다(Table 1). 피츠버그 수면질 측정에서는 I형 기면증 환자의 종합점수가 10.00±3.72점으로 6.62±2.64점인 II형 환자에 비해 유의하게 높아 수면의 질이 저하되어 있음을 나타내었다(p=0.004). 특히 주관적인 수면의 질(1.76±0.66, 1.05±0.80, p=0.012), 습관적 수면효율(0.88±1.27, 0.19±0.51, p=0.048), 수면방해(1.71±0.69, 0.90±0.54, p=0.001), 낮시간 기능장애(3.00±0.00, 2.52±0.68, p=0.045) 항목에서 I형 환자가 II형에 비해 더 불편함을 호소하였다(Table 2).

Comparison of demographics and sleep related characteristics in patients with type I and type II narcolepsy

Comparison of Pittsburgh Sleep Quality Index scores in patients with type I and type II narcolepsy

MSLT의 평균 수면잠복기는 두 군 간 유의한 차이가 없었으나(2.70±1.51분, 3.54±2.15분, p=0.277) SOREMP는 I형 환자에게서 더 자주 나타났다(4.00±0.79회, 3.09±1.09회, p=0.009). 뇌척수액의 히포크레틴 농도는 제I형과 제II형 각각 16명, 15명의 환자가 검사를 시행하였으며, 제I형 환자에게서 유의하게 낮았다(p=0.001)(Table 1).

삶의 질 지표

SF-36의 점수를 비교하였을 때 종합점수, 신체요소점수와 정신요소점수의 총합은 두 군 간 통계학적으로 유의한 차이는 없었으나 제I형이 전반적으로 낮은 경향이 있었다. SF-36 세부항목에서는 정신건강(49.65±10.77, 64.00±14.20, p=0.0015)와 활력(39.53±9.55, 56.48±18.91, p=0.0005), 그리고 통증(64.88±20.79, 76.95±26.53, p=0.023) 항목에서 제I형 기면증 환자의 점수가 유의하게 낮았다(Table 3).

Comparison of SF-36 scores in patients with type I and type II narcolepsy

삶의 질에 영향을 주는 요인

48명 환자의 삶의 질에 영향을 미치는 인자를 찾기 위한 Spearman 상관관계 분석에서 SF-36 종합점수는 PSQI 종합점수(p=0.006)와 BDI(p=0.003)가 낮을수록 더 높아지는 상관관계를 보였다(Table 4). ESS는 신체요소점수(p=0.042), 정신건강점수(p=0.015), 활력(p=0.002), 사회적 기능(p=0.014)과 음의 상관관계가 있어 졸림증상이 심할수록 항목의 점수가 낮았으며, BDI와는 양의 상관관계가 있었다(p=0.041). BDI 변수를 통제한 분석에서 ESS는 SF-36의 모든 항목에서 유의한 상관관계는 없었다. 우울한 기분을 나타내는 BDI는 SF-36의 종합점수(p=0.003), 신체요소점수(p=0.002), 정신요소점수(p=0.001)와 모두 음의 상관관계가 있었고 신체역할 항목을 제외한 SF-36 전 세부항목에서도 유의한 상관관계가 있었다.

Correlation p-value between SF-36 scores and variables

PSQI 점수가 높을수록 SF-36의 종합점수(p=0.006), 신체요소점수(p=0.008), 정신요소점수(p=0.001)가 모두 낮았으며, 세부항목에서도 감정역할(p=0.011), 활력(p=0.013), 일반건강(p=0.003), 통증(p=0.01)의 점수가 유의하게 낮았다.

뇌척수액 히포크레틴 농도가 낮을수록 PSQI 종합점수가 높았고(p=0.005), MSLT에서 평균 수면잠복기가 짧았으며(p=0.028) SOREMP는 더 자주 관찰되었다(p=0.0001). 삶의 질과 유의한 연관성은 활력 항목에서만 나타나, 히포크레틴 농도가 높을수록 활력 점수도 더 높았다(p=0.023). MSLT의 평균 수면잠복기와 SOREMP의 개수는 삶의 질과 유의한 연관성은 없었다.

제I형과 II형을 분리하여 상관관계를 분석하였을 때, 두 군 모두 삶의 질 항목들이 BDI와 유의한 상관관계를 보였다(Fig. 1). 제I형에서는 감정역할과 신체역할을 제외한 세부항목과 종합점수가 의미가 있었고, 제II형에서는 모든 세부항목과 종합점수에서 BDI가 높을수록 점수가 낮은 결과를 보였다.

Figure 1.

Correlation between total SF-36 scores and BDI of total (A), type I (B), and type II (C) narcolepy patients. SF-36: Medical Outcome Study Short Form-36, BDI: Beck Depreesion Inventory.

고 찰

이전부터 다양한 연구에서 수면 장애가 삶의 질에 미치는 영향에 대해서 많은 보고가 있었다. 기면증을 비롯한 중추성 과다수면증 환자에 관해서도 많은 연구가 있었는데, 건강 관련 삶의 질을 연구한 많은 문헌들은 기면증 환자의 삶의 질이 심각하게 떨어졌음을 보여주었다[23-25].

본 연구에서 제I형 기면증 환자의 삶의 질은 II형에 비해 다소 낮은 경향을 보였는데, 특히 정신건강 점수와 활력, 통증에서 유의한 차이를 보였다. 제I형 환자의 주간졸림증과 우울증 지수가 제II형에 비해 높은 것으로 미루어 볼 때, 주간 졸림증으로 인한 일상생활의 장애와 우울 기분이 삶의 질을 저하시키는 요인으로 생각된다. 또한 기면증 환자의 삶의 질 종합점수가 BDI, PSQI와 상관관계가 있다는 결과는 우울한 기분과 수면의 질 저하가 삶의 질에 큰 영향을 끼친다는 것을 시사한다. 특히 BDI는 SF-36의 각 세부항목 대부분과 밀접한 연관성을 보여 환자의 정서와 기분이 삶의 질에 상당한 영향을 미치는 것으로 보이며, 이러한 결과는 과거 연구와도 일치한다[10,23,26].

실제로 기면증 환자는 각종 사회생활과 대인관계에서 많은 스트레스를 받으며, 15~37%의 기면증 환자가 중등도 이상의 우울증이 있는 것으로 알려져 있다[27,28]. 성인 기면증 환자의 경우 해고의 가능성, 작업이나 운전 중 사고의 위험에 대한 걱정뿐 아니라 게으른 사람으로 보는 주위의 시선 등으로 인해 많은 스트레스를 받으며, 이로 인한 사회경제적 영향은 뇌전증 환자보다 더 크다고 한다[12,29]. 또한, 신경영상 연구에서 안쪽 관자엽의 구조적, 기능적 결함이 보고된 바 있어 기면증의 감정장애와 연관성을 뒷받침한다[30].

여러 나라에서 기면증 환자의 삶의 질에 관한 연구가 있었다. 거의 대부분의 연구에서 기면증 환자의 삶의 질이 떨어지는 것으로 조사되었으나, 영향을 미치는 인자에 대한 평가는 연구마다 차이가 있다. 주간졸림증의 정도, 우울증 등 기분장애 유무, 발병시점, 유병기간 등이 삶의 질과 관련이 있다고 알려졌는데 아직 일관된 결과가 도출되지는 않았다.

ICSD-2까지는 기면증을 탈력발작을 동반한 형태와 동반하지 않은 형태로 분류하였으나 ICSD-3에서는 히포크레틴의 농도가 중요한 기준으로 부각되었다. 따라서 탈력발작이 없지만 뇌척수액의 히포크레틴 농도가 낮은 환자들은 탈력발작이 있는 환자들과 함께 제I형으로 분류된다. 제I형과 II형 기면증은 임상적으로 과도한 주간졸림증이 있고 수면검사에서 같은 소견이 나오는 공통점이 있지만 기전은 차이가 있다고 알려져 있다. 하지만 제II형 기면증의 발병과 병의 진행에 대해서는 아직 많은 것이 알려져 있지 않다. 본 연구에서 제I형 기면증 환자들은 제II형에 비해 주간졸림증과 우울한 기분이 더 심하여, 병리적으로 히포크레틴 세포의 완전한 파괴에 의해 생기는 I형이 임상적인 졸림증도 더 심함을 확인하였다.

개정된 기면증의 아형에 따른 삶의 질을 연구한 문헌은 아직 없다. 그러나 Ozaki 등은 예전 아형 분류대로 탈력발작이 있는 기면증 환자와 없는 환자를 대상으로 삶의 질을 분석하였는데, 탈력발작을 동반한 기면증 환자들이 주간졸림증이 더 심하였음에도 불구하고 삶의 질에서는 큰 차이가 없음을 보고하였다[25]. 기면증의 주요 증상 중 하나인 탈력발작이 삶의 질에 어떻게 영향을 미치는지에 대한 연구는 아직 부족한 상태다.

본 연구에서 기면증 전체 환자의 우울증 지수와 졸림증 점수가 유의한 상관관계가 있고, 우울증 지수는 삶의 질 종합점수뿐만 아니라 각 세부항목 대부분과 뚜렷한 연관성이 있어, 우울증과 주간졸림증이 밀접하게 작용하면서 기면증 환자 삶의 질에 큰 영향을 미친다는 것을 알 수 있었다.

주간졸림증이 기면증 환자의 삶의 질에 영향을 준다는 과거 연구가 많은데[10], 직장 혹은 학교 등 사회생활에서 졸림증이 문제를 일으킬 수 있기 때문으로 생각된다. Viganatelli 등은 특히 신체기능, 일반건강, 신체역할과 감정역할, 활력, 사회기능 등의 세부영역에서 주간졸림증이 큰 영향을 미친다고 보고하였다[11]. 481명의 기면증 환자에게 40주간 modafinil을 투여한 연구에서는 400 mg의 modafinil을 복용한 환자들이 대조군에 비해 활력이 증가하고, 사회생활과 일상생활의 수행을 더 원만하게 잘하며, 집중력과 자부심이 더 호전되었다[31].

하지만 주간졸림증이 삶의 질과 큰 연관성이 없다는 연구도 있다[24]. Ozaki 등의 연구에서 삶의 질은 주간졸림증보다는 심리적 요인이나 환경적 요인과 더 관련성이 높았다[25]. 갑작스럽게 잠에 빠져드는 증상 외 다른 기면증 증상은 삶의 질에 크게 영향을 미치지 않았으며, 오히려 취직 여부, 배우자 유무, 직업적으로 성장하는지 여부 등이 더 밀접한 관련이 있다는 연구도 있었다[9]. Psychostimulant를 복용하여 기면증 환자의 주간졸림증이 개선되었던 연구에서는 치료 후 전반적인 삶의 질은 큰 차이가 없었고 단지 일부 항목, 사회적 기능, 정신건강, 감정역할의 제한에서만 삶의 질이 호전되었다[25]. 5년간 54명의 기면증 환자를 추적 조사한 연구에서도 삶의 질은 치료 전후로 큰 차이가 없었다[23]. 이 연구에서 주간졸림증과 감정 증상이 삶의 질과 뚜렷한 연관성이 있었지만 기면증에 대한 약물 복용에도 불구하고 삶의 질이 별로 호전되지 않았다.

또한, 주간졸림증은 기면증뿐 아니라 주요 우울장애나 기타 기분장애, 혹은 일반적인 경우에도 우울증과 관계가 있다고 알려져 있다. 그러나 주간졸림증이 어떤 기전으로 우울증을 유발하는지에 대해서는 아직 명확하게 밝혀져 있지 않다[29].

이러한 과거 연구와 본 연구의 결과를 종합한다면, 주간졸림증을 호전시키는 현재의 일반적인 기면증 치료로는 주간졸림증은 호전시킬 수 있으나 삶의 질까지 같이 향상시키기에는 한계가 있다고 유추할 수 있다.

본 연구는 다음과 같은 제한점이 있다. 첫째, 단일 병원에서 시행한 조사이며, 대상 환자수가 적어 결과 해석의 한계가 있다. 전국 단위의 다기관 연구를 시행한다면 대한민국 기면증 환자들의 삶의 질에 대한 좀 더 객관적인 지표가 나올 수 있으리라 사료된다. 둘째, 건강 관련 삶의 질만 평가하여 직업, 학력, 결혼 상태, 소득 등 생활환경과 사회적 활동에 대한 고려가 없었다. 삶의 질이란 포괄적이고 다면적인 개념으로 건강 상태뿐만 아니라 개인의 생활습관과 일상생활의 수준에도 영향을 많이 받기 때문에 환경에 대한 요소를 같이 분석하는 것이 더 의미가 있을 것이다.

결론적으로, 제I형 기면증 환자는 제II형 환자들에 비해 주간졸림증이 더 심한 우울기분을 보였으며, 수면의 질도 유의하게 저하되어 있었으나, 건강 관련 삶의 질에서는 일부 항목을 제외하고 통계적으로 큰 차이는 없었다. 하지만 기면증 전체 환자에게서 우울증은 삶의 질에 큰 영향을 주었다.

기면증의 발병은 인격 형성에 중요한 청소년기에 주로 시작되지만, 대한민국은 학업과 군대 등의 특수한 문화요인으로 인하여 청소년 시기에 오히려 낮은 수면의 질을 가지고 있다고 알려져 있다. 이러한 점을 고려하였을 때 대한민국 기면증 환자의 삶의 질에 대하여 진단 초기부터 지속적이며 체계적인 연구가 필요할 것으로 생각된다. 또한, 기면증 환자의 삶의 질 개선을 위해서는 주간졸림증이나 기타 수면장애에 대한 치료 외에 우울증에 대한 적절한 평가와 치료가 필요하다.

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Article information Continued

Figure 1.

Correlation between total SF-36 scores and BDI of total (A), type I (B), and type II (C) narcolepy patients. SF-36: Medical Outcome Study Short Form-36, BDI: Beck Depreesion Inventory.

Table 1.

Comparison of demographics and sleep related characteristics in patients with type I and type II narcolepsy

Variables Type I (n=21) Type II (n=27) p-value
Demographics
 Male (%) 15 (71.4) 21 (77.8) 0.884
 Age (yr) 25.1±8.1 22.6±7.9 0.243
PSQI-K 10.0±3.7 6.6±2.6 0.004*
BDI-II 17.4±4.0 12.6±8.4 0.021
ESS 16.7±3.5 12.7±3.6 0.001*
MSLT variables
 Mean sleep latency (min) 2.7±1.5 3.5±2.1 0.281
 SOREMP 4.0±0.8 3.1±1.1 0.011*
Hypocretin level (pg/mL) 79.2±53.4 210.7±61.1 <0.001*
*

p<0.05.

SF-36: Medical Outcome Study Short Form-36, PSQI-K: Pittsburgh sleep quality index-Korean version, BDI: Beck Depreesion Inventory, ESS: Epworth sleepiness scale, MSLT: multiple sleep latency test, SOREMP: sleep-onset rapid eye movement period

Table 2.

Comparison of Pittsburgh Sleep Quality Index scores in patients with type I and type II narcolepsy

Component Type I Type II p-value
Sleep quality 1.76±0.6 1.05±0.8 0.012*
Sleep latency 1±0.8 0.95±0.9 0.816
Sleep duration 1.06±1.0 0.67±0.8 0.245
Habitual sleep efficiency 0.88±1.2 0.19±0.5 0.048*
Sleep disturbances 1.71±0.7 0.9±0.5 0.001*
Use of sleeping medication 0.59±1.1 0.33±0.9 0.478
Daytime dysfunction 3±0.0 2.52±0.7 <0.001*
Global score 10±3.6 6.62±2.6 0.004*
*

p<0.05.

Table 3.

Comparison of SF-36 scores in patients with type I and type II narcolepsy

Type I Type II p-value
Total 54.9±13.5 64.2±20.3 0.127
Physical component 55.5±12.4 65.4±20.0 0.103
 Physical function 81.6±12.2 84.8±13.0 0.534
 Body pain 64.9±20.2 77±25.9 0.023*
 General health 46.6±18.2 57.5±20.4 0.126
 Role physical 44.8±29.6 52.5±47.5 0.575
Mental component 49.7±10.8 60.0±20.0 0.075
 Vitality 39.5±9.3 56.5±18.5 0.001*
 Social functioning 53.8±20.8 63.2±22.2 0.098
 Mental health 49.6±10.4 64±13.9 0.002*
 Role emotional 57.4±35.1 58.3±45.9 0.667
*

p<0.05.

SF-36: Medical Outcome Study Short Form-36

Table 4.

Correlation p-value between SF-36 scores and variables

SF-36 Age PSQI ESS BDI Hypocretin MSL SOREMP
Total 0.278 0.006* 0.086 0.003* 0.826 0.680 0.252
PCS 0.248 0.008* 0.042* 0.002* 0.480 0.547 0.279
 Physical function 0.017* 0.069 0.114 0.004* 0.743 0.744 0.360
 Role physical 0.982 0.116 0.128 0.115 0.602 0.430 0.099
 Body pain 0.187 0.010* 0.069* 0.005* 0.068 0.811 0.702
 General health 0.066 0.003* 0.526 0.008* 0.186 0.411 0.826
MCS 0.327 0.001* 0.218 0.001* 0.457 0.637 0.641
 Vitality 0.337 0.013* 0.002* 0.001* 0.023* 0.964 0.288
 Social functioning 0.970 0.162 0.014* 0.009* 0.283 0.822 0.747
 Role emotional 0.485 0.011* 0.992 0.028* 0.603 0.529 0.561
 Mental health 0.346 0.000* 0.015* 0.000* 0.083 0.940 0.666
*

p<0.05.

SF-36: Medical Outcome Study Short Form-36, PSQI: Pittsburgh Sleep Quality Index, ESS: Epworth Sleepiness Scale, BDI: Beck Depreesion Inventory, MSL: mean sleep latency of multiple sleep latency test, SOREMP: sleep-onset rapid eye movement period, PCS: physical component summary, MCS: mental component summary